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Carcinoma originating in bone is uncommon; most of them apparently arise in odontogenic cysts. In this paper, we report an extremely rare case in which, verrucous carcinoma originated from an odontogenic cyst. This lesion was firm and non-tender on palpation and had a white-pink appearance. It was encased in the anterior aspect of the maxilla and exhibited microscopic features of verrucous carcinoma of the oral mucosa. After surgical enucleation, no recurrence or metastasis has been observed up to now. It is mandatory to correlate the clinical and histopathologic findings to establish a true diagnosis.  相似文献   
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