Hirayama disease: three cases assessed by F wave, somatosensory and motor evoked potentials and magnetic resonance imaging not supporting flexion myelopathy |
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Authors: | Angelo Ammendola Antonio Gallo Teresa Iannaccone Gioacchino Tedeschi |
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Institution: | (1) Department of Neurological Sciences, Second University of Naples, Piazza Miraglia, 2, 80138 Naples, Italy;(2) Institute Hermitage Capodimonte, Naples, Italy |
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Abstract: | Traumatic chronic injury of the cervical spinal cord caused by neck flexion (“flexion myelopathy”) is one of the suggested
pathogenetic mechanisms for Hirayama disease (HD). Neurophysiological data, especially reporting particularly N13 cervical
somatosensory response, are scarce and conflicting in HD. F wave, somatosensory evoked potentials (SEP), motor evoked potentials
(MEP) and magnetic resonance imaging (MRI) studies were assessed in 3 HD male patients (aged 22, 36, and 51 years) with the
aim of evaluating the functional effects of neck flexion in HD. Median and ulnar F waves, median, ulnar and posterior tibial
SEP, and upper and lower limb MEP were performed bilaterally in standard conditions and during neck flexion in the patients.
Cervical spinal MRI study was performed in standard position in two patients and both in standard and flexed positions in
the third patient. F wave, SEP, and MEP findings did not show statistically significant differences in standard conditions
and during neck flexion both in HD patients and controls. MRI with neck in standard position was normal in two patients, while
in the third patient revealed cervical anterior horns signal changes and cord atrophy. In this patient, MRI with the neck
in flexion showed that the spinal cord was normally located, was not compressed within the cervical canal and that there were
no abnormalities of the dural sac. These findings suggest that in a complex disorder like HD no definite conclusions can be
drawn from the present paper and some cases of HD without evidence of “flexion myelopathy” might have a different pathogenetic
mechanism.
Sommario La mielopatia cervicale indotta dalla flessione traumatica del collo è uno dei meccanismi patogenetici ipotizzato per la malattia
di Hirayama (MH). In questa malattia i dati neurofisiologici sono scarsi e contraddittori. Lo studio della onda F, dei potenziali
evocati somatosensoriali (PES) e motori (PEM) e della risonanza magnetica (RM) spinale cervicale erano valutati in 3 pazienti
(rispettivamente di 22, 36, e 51 anni di età) maschi affetti da MH con lo scopo di valutare gli effetti funzionali della flessione
del collo nella MH. Lo studio neurofisiologico (onda F, PES e PEM) era attuato bilateralmente con collo in posizione standard
ed in flessione. Lo studio della RM spinale cervicale veniva attuato in due pazienti con collo in posizione standard e nel
terzo paziente con collo in posizione standard ed in flessione. I risultati degli studi neurofisiologici non mostrano differenze
statisticamente significative con collo in posizione standard ed in flessione nei pazienti con MH e nel gruppo di controllo.
La RM eseguita con collo in posizione standard era normale in due pazienti, mentre rivelava alterazioni del segnale a livello
delle corna anteriori e atrofia del midollo a livello cervicale nel terzo paziente. In questo paziente, la RM attuata con
il collo in flessione mostrava il midollo cervicale normalmente localizzato e non compresso nel canale spinale ed il sacco
durale senza anormalità. In conclusione, nei nostri pazienti la flessione del collo non mostra significativi cambiamenti dello
studio neurofisiologico (onda F, PES e PEM). Questi dati propongono che in un disordine complesso come la MH nessuna definitiva
conclusione può essere tratta dall’ attuale lavoro e che alcuni casi di MH senza elettrofisiologiche ed neuroradiologiche
evidenze di mielopatia cervicale possono avere un differente meccanismo patogenetico.
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Keywords: | Hirayama disease F wave Somatosensory evoked potential Motor evoked potential Magnetic resonance imaging Neck flexion |
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